Langþráð lækning AHC sjúkdómsins mögulega í sjónmáli Sigurður Hólmar Jóhannesson skrifar 22. febrúar 2021 17:00 Rannsóknir vísindamanna við hinn virta bandaríska háskóla Duke University benda til þess að langþráð lækning við AHC taugasjúkdóminum kunni að vera í sjónmáli með sérstakri genameðferð. Tilraunir rannsóknarinnar voru gerðar á músum og vekja niðurstöðurnar vonir um að sambærileg genameðferð geti mögulega reynst áhrifarík í meðhöndlun ýmissa annarra genatengdra sjúkdóma, þar á meðal t.d. heilabilunar- og hrörnunarsjúkdóma á borð við Alzheimer og Parkinsons. Ritrýnd grein um rannsóknina var birt á netmiðli vísindaútgáfunnar Human Gene Therapy þann 12. febrúar sl. og er væntanleg í prentútgáfu á næstunni. AHC (Alternating Hempilegia of Childhood) er afar sjaldgæfur og flókinn taugasjúkdómur sem leggst á börn áður en þau ná 18 mánaða aldri. Líkurnar á að fá sjúkdóminn eru um einn á móti milljón og í 70% tilfella er ástæðan stökkbreyting í geni sem ber nafnið ATP1A3. Öll einkenni allra taugasjúkdóma geta birst í AHC sjúkdóminum og má til sanns vegar færa að hvert fórnarlamb hans þjáist í raun af mörgum taugasjúkdómum í senn með öllum þeim skelfilegu einkennum sem því fylgja. Til þessa hefur engin lækning á AHC fundist, hvorki lyfjameðferð né genameðferð. Nú gæti breyting þar á verið í uppsiglingu. Tilraunin var gerð með svokallaðri AAV genameðferð á músum með stökkbreytta ATP1A3 genið. Heilbrigt erfðaefni er sett í vírus sem sprautað er í mænuvökvann. Þaðan fer vírusinn upp í heila þar sem hann „smitar“ heilafrumur með því að sprauta heilbrigða erfðaefninu í heilafrumurnar í þeirri von að genið fari þá að virka eðlilega. Mælanlegar breytingar urðu á músunum sem teljast ígildi sönnunar á virkni meðferðarinnar. Um leið er kominn grundvöllur fyrir frekari rannsóknum og hefur Heilbrigðisstofnun Bandaríkjanna heitið ríflegum styrk til þess að taka rannsóknina upp á næsta stig. Í því er mikill vonarneisti fólginn fyrir þau börn sem nú kljást við AHC sjúkdóminn. Á Íslandi er ein stúlka, Sunna Valdís Sigurðardóttir, 15 ára, greind með Alternating Hempilegia of Childhood. Foreldrar hennar stofnuðu AHC samtökin á Íslandi árið 2009 sem á ýmsan hátt hafa lagt mikið af mörkum til þeirrar alþjóðlegu vitundarvakningar sem orðið hefur um þennan sjúkdóm. Samtökin framleiddu m.a. heimildarmyndina Human Timebombs (sjá slóð) , sem framleidd hefur verið á tólf tungumálum og er notuð sem kennsluefni í mörgum af stærstu háskólum Evrópu og Bandaríkjanna. Faðir Sunnu Valdísar, Sigurður Hólmar Jóhannesson (undirritaður), er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn og hefur í því hlutverki haldið fjölda fyrirlestra um kynni sín af sjúkdómnum og leitina að meðferðarúrræðum frá því dóttir hans greindist. Höfundur er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn. Rannsóknin var framkvæmd af tólf manna teymi sem var leitt af Arsen S. Hunanyan, rannsakanda við Duke University. Í útdrætti rannsóknarstofustjórans, prófessors Mohamad A. Mikati, sem birtist á IAHCRC (sjá slóð neðar ) segir: Adeno-Associated Virus-Mediated Gene Therapy in the Mashlool, Atp1a3Mashl/+, Mouse Model of Alternating Hemiplegia of Childhood Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/ Viltu birta grein á Vísi? Kynntu þér reglur ritstjórnar um skoðanagreinar. Senda grein Heilbrigðismál Mest lesið Halldór 11.07.2026 Halldór Er ekki komið gott af því að mæta í sumarfrí eins og sími á 2% rafhlöðu? Ingunn Björk Vilhjálmsdóttir Skoðun Hlutdrægni RÚV í ESB umræðunni Birgir Finnsson Skoðun „Að deila og drottna“ - hugleiðingar miðaldra konu að kvöldlagi Ingibjörg Einarsdóttir Skoðun Dulinn kostnaður við kreditkortið þitt Dagur B. Eggertsson Skoðun Þegar maður gengur gegn eigin gildum Sigurður Árni Reynisson Skoðun Kannski erum við að spyrja rangra spurninga Haukur Logi Jóhannsson Skoðun Minnir á kafla úr bók Franz Kafka Sigurður Páll Jónsson Skoðun Það er mér í hag að hinsegin fánar séu sýnilegir Daníel Ágúst Gautason Skoðun Voru lífeyrisréttindi markvisst tekin af opinberum starfsmönnum og var engin leiðrétting launa? Gunnar Alexander Ólafsson,Sveinn Ólafsson Skoðun Skoðun Skoðun Ekki má draga víðtækar ályktanir af veikum gögnum Helga Rósa Másdóttir,Steinunn Þórðadóttir skrifar Skoðun Krónuskatturinn á kynslóðirnar: mesti skattur Íslandssögunnar Baldur Pétursson skrifar Skoðun Það er mér í hag að hinsegin fánar séu sýnilegir Daníel Ágúst Gautason skrifar Skoðun Minnir á kafla úr bók Franz Kafka Sigurður Páll Jónsson skrifar Skoðun Kannski erum við að spyrja rangra spurninga Haukur Logi Jóhannsson skrifar Skoðun „Að deila og drottna“ - hugleiðingar miðaldra konu að kvöldlagi Ingibjörg Einarsdóttir skrifar Skoðun Þegar maður gengur gegn eigin gildum Sigurður Árni Reynisson skrifar Skoðun Er ekki komið gott af því að mæta í sumarfrí eins og sími á 2% rafhlöðu? Ingunn Björk Vilhjálmsdóttir skrifar Skoðun Hvernig fyrirbyggjum við heimilisleysi eftir meðferð vegna vímuefnaröskunar? Erla Björg Sigurðardóttir skrifar Skoðun Dulinn kostnaður við kreditkortið þitt Dagur B. Eggertsson skrifar Skoðun Hljóðlát endalok íslensku vefumsjónarkerfanna Birgir Hrafn Birgisson skrifar Skoðun Það borgar sig að skoða kostina Gunnar Ármannsson skrifar Skoðun Hvað sér unga fólkið sem ég sé ekki? Gunnar Salvarsson skrifar Skoðun Hlutdrægni RÚV í ESB umræðunni Birgir Finnsson skrifar Skoðun Voru lífeyrisréttindi markvisst tekin af opinberum starfsmönnum og var engin leiðrétting launa? Gunnar Alexander Ólafsson,Sveinn Ólafsson skrifar Skoðun Evrópusambandið og fiskveiðar Finnur Torfi Magnússon. skrifar Skoðun Það er alltaf til byssa. Vertu blómið! Guðmunda G. Guðmundsdóttir skrifar Skoðun „Hagræðingar” í Reykjanesbæ Halldóra Fríða Þorvaldssdóttir,Guðný Birna Guðmundsdóttir skrifar Skoðun Óttinn sem gerir fólk leiðitamt og þörfin að tilheyra Helga Þórólfsdóttir skrifar Skoðun Tennur og tryggingar Guðjón Sigurbjartsson skrifar Skoðun Iðumálið frá upphafi frá sjónarhóli Stóru-Laxárdeildar Esther Guðjónsdótti skrifar Skoðun Íslenska fánann á ekki að nota til skemmdarverka Ugla Stefanía Kristjönudóttir Jónsdóttir skrifar Skoðun Stóra spurningin um íslenskt fiskeldi Björn Hembre,Daníel Jakobsson,Vidar Aspehaug skrifar Skoðun Bíddu! Erum við ekki að kjósa um það sama? Yngvi Ómar Sigrúnarson skrifar Skoðun Hver stjórnar ríkisstjórn Kristrúnar Frostadóttur? Júlíus Valsson skrifar Skoðun Vantar okkur líka lesefni sem börn hafa áhuga á að velja sjálf? Birgir Hrafn Birgisson skrifar Skoðun Verum góð við hvort annað Eva Pandora Baldursdóttir skrifar Skoðun Ég hélt að ég vissi hvað fullveldi væri Hilmar Kristinsson skrifar Skoðun Umburðarlyndið sem geltir Sveinn Kristjánsson skrifar Skoðun Börn fá aðeins eina bernsku Hólmfríður Jennýjar Árnadóttir skrifar Sjá meira
Rannsóknir vísindamanna við hinn virta bandaríska háskóla Duke University benda til þess að langþráð lækning við AHC taugasjúkdóminum kunni að vera í sjónmáli með sérstakri genameðferð. Tilraunir rannsóknarinnar voru gerðar á músum og vekja niðurstöðurnar vonir um að sambærileg genameðferð geti mögulega reynst áhrifarík í meðhöndlun ýmissa annarra genatengdra sjúkdóma, þar á meðal t.d. heilabilunar- og hrörnunarsjúkdóma á borð við Alzheimer og Parkinsons. Ritrýnd grein um rannsóknina var birt á netmiðli vísindaútgáfunnar Human Gene Therapy þann 12. febrúar sl. og er væntanleg í prentútgáfu á næstunni. AHC (Alternating Hempilegia of Childhood) er afar sjaldgæfur og flókinn taugasjúkdómur sem leggst á börn áður en þau ná 18 mánaða aldri. Líkurnar á að fá sjúkdóminn eru um einn á móti milljón og í 70% tilfella er ástæðan stökkbreyting í geni sem ber nafnið ATP1A3. Öll einkenni allra taugasjúkdóma geta birst í AHC sjúkdóminum og má til sanns vegar færa að hvert fórnarlamb hans þjáist í raun af mörgum taugasjúkdómum í senn með öllum þeim skelfilegu einkennum sem því fylgja. Til þessa hefur engin lækning á AHC fundist, hvorki lyfjameðferð né genameðferð. Nú gæti breyting þar á verið í uppsiglingu. Tilraunin var gerð með svokallaðri AAV genameðferð á músum með stökkbreytta ATP1A3 genið. Heilbrigt erfðaefni er sett í vírus sem sprautað er í mænuvökvann. Þaðan fer vírusinn upp í heila þar sem hann „smitar“ heilafrumur með því að sprauta heilbrigða erfðaefninu í heilafrumurnar í þeirri von að genið fari þá að virka eðlilega. Mælanlegar breytingar urðu á músunum sem teljast ígildi sönnunar á virkni meðferðarinnar. Um leið er kominn grundvöllur fyrir frekari rannsóknum og hefur Heilbrigðisstofnun Bandaríkjanna heitið ríflegum styrk til þess að taka rannsóknina upp á næsta stig. Í því er mikill vonarneisti fólginn fyrir þau börn sem nú kljást við AHC sjúkdóminn. Á Íslandi er ein stúlka, Sunna Valdís Sigurðardóttir, 15 ára, greind með Alternating Hempilegia of Childhood. Foreldrar hennar stofnuðu AHC samtökin á Íslandi árið 2009 sem á ýmsan hátt hafa lagt mikið af mörkum til þeirrar alþjóðlegu vitundarvakningar sem orðið hefur um þennan sjúkdóm. Samtökin framleiddu m.a. heimildarmyndina Human Timebombs (sjá slóð) , sem framleidd hefur verið á tólf tungumálum og er notuð sem kennsluefni í mörgum af stærstu háskólum Evrópu og Bandaríkjanna. Faðir Sunnu Valdísar, Sigurður Hólmar Jóhannesson (undirritaður), er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn og hefur í því hlutverki haldið fjölda fyrirlestra um kynni sín af sjúkdómnum og leitina að meðferðarúrræðum frá því dóttir hans greindist. Höfundur er forseti Evrópskra foreldrasamtaka barna með AHC sjúkdóminn. Rannsóknin var framkvæmd af tólf manna teymi sem var leitt af Arsen S. Hunanyan, rannsakanda við Duke University. Í útdrætti rannsóknarstofustjórans, prófessors Mohamad A. Mikati, sem birtist á IAHCRC (sjá slóð neðar ) segir: Adeno-Associated Virus-Mediated Gene Therapy in the Mashlool, Atp1a3Mashl/+, Mouse Model of Alternating Hemiplegia of Childhood Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/
Abstract: Alternating Hemiplegia of Childhood (AHC) is a devastating autosomal dominant disorder caused by ATP1A3 mutations, resulting in severe hemiplegia and dystonia spells, ataxia, debilitating disabilities, and premature death. Here, we determine the effects of delivering an extra copy of the normal gene in a mouse model carrying the most common mutation causing AHC in humans, the D801N mutation. We used an adeno-associated virus serotype 9 (AAV9) vector expressing the human ATP1A3 gene under the control of a human Synapsin promoter. We first demonstrated that intracerebroventricular (ICV) injection of this vector in wild-type mice on postnatal day 10 (P10) results in increases in ouabain-sensitive ATPase activity and in expression of reporter genes in targeted brain regions. We then tested this vector in mutant mice. Simultaneous intracisterna magna and bilateral ICV injections of this vector at P10 resulted, at P40, in reduction of inducible hemiplegia spells, improvement in balance beam test performance, and prolonged survival of treated mutant mice up to P70. Our study demonstrates, as a proof of concept, that gene therapy can induce favorable effects in a disease caused by a mutation of the gene of a protein that is, at the same time, an ATPase enzyme, a pump, and a signal transduction factor. https://www.liebertpub.com/doi/full/10.1089/hum.2020.191 http://www.iahcrc.net/news.html https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/33577387/ https://humantimebombs.com/
Er ekki komið gott af því að mæta í sumarfrí eins og sími á 2% rafhlöðu? Ingunn Björk Vilhjálmsdóttir Skoðun
Voru lífeyrisréttindi markvisst tekin af opinberum starfsmönnum og var engin leiðrétting launa? Gunnar Alexander Ólafsson,Sveinn Ólafsson Skoðun
Skoðun Ekki má draga víðtækar ályktanir af veikum gögnum Helga Rósa Másdóttir,Steinunn Þórðadóttir skrifar
Skoðun „Að deila og drottna“ - hugleiðingar miðaldra konu að kvöldlagi Ingibjörg Einarsdóttir skrifar
Skoðun Er ekki komið gott af því að mæta í sumarfrí eins og sími á 2% rafhlöðu? Ingunn Björk Vilhjálmsdóttir skrifar
Skoðun Hvernig fyrirbyggjum við heimilisleysi eftir meðferð vegna vímuefnaröskunar? Erla Björg Sigurðardóttir skrifar
Skoðun Voru lífeyrisréttindi markvisst tekin af opinberum starfsmönnum og var engin leiðrétting launa? Gunnar Alexander Ólafsson,Sveinn Ólafsson skrifar
Skoðun „Hagræðingar” í Reykjanesbæ Halldóra Fríða Þorvaldssdóttir,Guðný Birna Guðmundsdóttir skrifar
Skoðun Íslenska fánann á ekki að nota til skemmdarverka Ugla Stefanía Kristjönudóttir Jónsdóttir skrifar
Skoðun Vantar okkur líka lesefni sem börn hafa áhuga á að velja sjálf? Birgir Hrafn Birgisson skrifar
Er ekki komið gott af því að mæta í sumarfrí eins og sími á 2% rafhlöðu? Ingunn Björk Vilhjálmsdóttir Skoðun
Voru lífeyrisréttindi markvisst tekin af opinberum starfsmönnum og var engin leiðrétting launa? Gunnar Alexander Ólafsson,Sveinn Ólafsson Skoðun